niños - Revista de Neurología

Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
y síndrome de piernas inquietas en niños
Milagros Merino-Andreu
Resumen. El síndrome de piernas inquietas (SPI) pediátrico es un trastorno frecuente y en muchos casos se asocia al
trastorno por déficit de atención/hiperactividad (TDAH), pero es ‘el gran desconocido’ en pediatría. Habitualmente no se
piensa en él cuando se evalúa a un niño con problemas de sueño, e incluso se tiende a negar su existencia en niños. El
TDAH y el SPI tienen síntomas comunes y comparten una etiopatogenia común en muchos casos (ferropenia). Aunque se
han realizado importantes avances en los últimos años en la investigación de ambos trastornos, es necesario realizar más
estudios relacionados con diferentes tratamientos o con otros aspectos del SPI en la población pediátrica.
Palabras clave. Movimientos periódicos de las piernas. Pediatría. Síndrome de piernas inquietas. SPI. TDAH. Trastorno por
déficit de atención/hiperactividad. Trastornos del sueño.
Servicio de Neurofisiología Clínica.
Unidad Pediátrica de Trastornos
de Sueño. Hospital Universitario
La Paz. Madrid, España.
Correspondencia:
Dra. Milagros Merino Andreu.
Servicio de Neurofisiología Clínica.
Unidad Pediátrica de Trastornos
de Sueño. Hospital Universitario
La Paz. P.º de la Castellana, 261.
E-28046 Madrid.
E-mail:
[email protected]
Introducción
El trastorno por déficit de atención/hiperactividad
(TDAH) es uno de los trastornos comportamentales
más frecuentes en la infancia, con una prevalencia
estimada del 5-7% aproximadamente [1]. De acuerdo con los criterios diagnósticos del Manual diagnóstico y estadístico de los trastornos mentales, cuarta edición, texto revisado (DSM-IV-TR), los síntomas aparecen antes de los 7 años de edad y se caracteriza por síntomas de inatención inapropiados para
la edad, hiperactividad y/o impulsividad, con repercusión en dos o más medios (casa, escuela) [2].
Los problemas de sueño son muy frecuentes en
niños con TDAH y afectan hasta a un 55% de estos
pacientes [3]. De todos ellos es necesario analizar
con especial énfasis la relación con el síndrome de
piernas inquietas (SPI), cuyos síntomas se confunden con el TDAH, y con mucha frecuencia coexisten ambos trastornos en el mismo paciente.
El SPI se describió por primera vez en la población pediátrica en 1994 [4]. Desde entonces se ha
incrementado de forma exponencial el interés por
este trastorno, que clásicamente siempre se había
supuesto como una entidad propia de la edad adulta. Dentro de los trastornos del sueño del niño,
constituye un auténtico reto, en gran parte derivado
del escaso conocimiento que poseemos tanto sobre
sus causas como sobre sus posibles tratamientos.
El SPI es un trastorno neurológico crónico que
se caracteriza por una necesidad urgente de mover las piernas habitualmente acompañada de una
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
sensación desagradable, síntomas que mejoran con
el movimiento y empeoran en reposo y al final del
día. En la última década, el interés creciente en
esta patología ha llevado al International Restless
Legs Syndrome Study Group (Grupo Internacional de Estudio del Síndrome de Piernas Inquietas)
a definir unos criterios diagnósticos específicos en
la población pediátrica [5] porque el SPI tiene un
gran impacto sobre la calidad de vida, con mayores consecuencias en el sueño, cognición, atención
y estado de ánimo [6,7]. Se ha observado que en
niños y adolescentes provoca insomnio, fatiga diurna, disminución de la atención e hiperactividad paradójica y, en casos graves, excesiva somnolencia
diurna.
Muchos adultos con SPI presentaron los primeros síntomas en la infancia o adolescencia sin que
se hubiesen diagnosticado en ese período. A estos
pacientes, de niños, probablemente se los catalogó
como ‘inquietos’, ‘hiperactivos’ o, más comúnmente, se dijo que sufrían de ‘dolores de crecimiento’.
Un estudio de prevalencia realizado en la población
pediátrica general en Estados Unidos e Inglaterra,
aplicando los criterios específicos para niños y adolescentes, ha concluido que el SPI está presente en
un 1,9% de los niños y en un 2% de los adolescentes,
muchos de ellos con síntomas graves [8]. Cuando se
analiza a los niños que acuden a una consulta médica, se ha observado que un 1,3% de los pacientes
que acuden a consultas de pediatría y un 5,9% de los
niños que acuden a una unidad pediátrica de sueño
describen síntomas de SPI [9].
Aceptado tras revisión externa:
20.01.11.
Cómo citar este artículo:
Merino-Andreu M. Trastorno por
déficit de atención/hiperactividad
y síndrome de piernas inquietas
en niños. Rev Neurol 2011;
52 (Supl 1): S85-95.
© 2011 Revista de Neurología
S85
M. Merino-Andreu
Tabla I. Criterios diagnósticos del trastorno por movimientos periódicos
de piernas (MPP).
Polisomnografía: movimientos en extremidades
inferiores repetitivos y estereotipados (MPP)
Índice de MPP patológico
(superior a 5/hora de sueño en menores de 13 años)
Trastorno del sueño o fatiga diurna
Los MMP no están provocados por otros trastornos del sueño,
problemas médicos o psiquiátricos, fármacos o tóxicos
Clínica
La presentación típica del SPI en adultos se caracteriza por una necesidad urgente de mover las extremidades, habitualmente provocada por una sensación desagradable ‘casi dolorosa’ en las piernas,
preferentemente en las pantorrillas (menos frecuentemente en los brazos). Se manifiesta por una
inquietud motora (nightwalkers) que se agrava en
situaciones de reposo físico y mental y durante la
última parte del día: es mucho más intensa entre las
doce y las cuatro de la madrugada, independientemente de la hora a la que se acuesta el sujeto.
Aunque el término ‘dolor’ se emplea habitualmente para describir el SPI y puede estar presente
por debajo de las rodillas con una distribución simétrica o asimétrica, podemos afirmar que los síntomas motores son predominantes a cualquier edad.
La forma de aliviar los síntomas es moviéndose, levantándose, caminando, etc., y los esfuerzos para
detener esos movimientos son eficaces durante un
corto período. En niños, el SPI es difícil de diagnosticar porque éstos describen de forma imprecisa los
síntomas, que pueden aparecer en cualquier momento del día, especialmente cuando están sentados en clase, en el coche o viendo la televisión.
Movimientos periódicos de las piernas
Los movimientos periódicos de las piernas (MPP)
son sacudidas estereotipadas que ocurren durante
el sueño y están caracterizadas clínicamente por extensión del pulgar, dorsiflexión del tobillo y, en ocasiones, de la rodilla y la cadera. Se detectan objetivamente mediante un polisomnograma (PSG) [1013]. Estos movimientos provocan un alertamiento o
‘interrupción’ del sueño y un incremento de la frecuencia cardíaca [14]. En niños se considera patológico un índice ≥ 5 MPP por hora de sueño, y un nú-
S86
mero excesivo de MPP se describe en un 63-74% de
los niños con SPI [9,15-17], frente a un 80% de los
pacientes adultos.
Otros trastornos primarios del sueño –la narcolepsia, el trastorno de comportamiento en sueño
REM (rapid eye movement) y el síndrome de apneahipopnea obstructiva de sueño– también se acompañan de un incremento de MPP, que no son específicos del SPI [13,18-22].
Clínicamente, los MPP constituyen una de las características del ‘trastorno por MPP’ o TMPP [10,
13,23-26], que puede preceder al diagnóstico de SPI,
sobre todo en aquellos niños que no son capaces de
describir los síntomas. En estos pacientes se deben
conocer las características de la enfermedad cuando
se plantea el diagnóstico y tener en cuenta la elevada
variabilidad del número de MPP [27,28] (Tabla I).
Etiopatogenia
La fisiopatología del SPI es compleja y no del todo
bien comprendida, aunque, como en adultos, también existen formas de primarias y secundarias.
Dopamina
La respuesta mayoritaria al tratamiento dopaminérgico y el empeoramiento con fármacos antagonistas de los receptores de dopamina avalan la hipótesis dopaminérgica, aunque ésta no explica por
completo algunas formas de SPI secundario. Parece
que existe una disfunción postsináptica en el receptor D2 de la dopamina, con participación de estructuras anatómicas que se sitúan a nivel subcortical
(tálamo) y en la médula espinal (neuronas responsables de reflejo flexor).
Hierro y ferritina
La dopamina y el hierro se hallan estrechamente relacionados porque este último interviene en la síntesis de dopamina como cofactor de la tirosinhidroxilasa, responsable de la conversión de la tirosina en levodopa (precursora de la dopamina), y facilita la fijación de los receptores D2 [29]. Recientes
estudios anatomopatológicos, de neuroimagen y de
análisis del líquido cefalorraquídeo demuestran la
relación entre el SPI, los MPP y el hierro [30-32].
La concentración sérica de ferritina constituye el
mejor marcador de déficit de hierro en sus depósitos
naturales (hígado, bazo, médula ósea), aunque al inicio de la enfermedad éste puede ser el único hallazgo, incluso con una sideremia dentro de límites nor-
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
males. En adultos, niveles inferiores a 50 μg/L se consideran patológicos y también se relacionan con la
gravedad del SPI [33]. En los niños, hasta un 89% de
los pacientes con SPI tiene niveles inferiores a esta
cifra, y un 75% muestra valores de ferritina inferiores
a los valores medios ajustados a la edad [9,34].
Se ha demostrado que el aporte de suplementos
orales de hierro mejora los síntomas del SPI en
adultos y en la población pediátrica [35-38], por lo
que, en estos últimos, se recomienda iniciar un tratamiento con derivados orales de hierro cuando se
encuentra una concentración de ferritina sérica inferior a 35 μg/L [38].
Genética
El SPI de inicio precoz (antes de los 40 años de edad)
tiene un fuerte componente genético, con familiares afectos hasta en un 90% de los casos [39-41]. Se
dice que un niño con SPI lleva a identificar a los padres con SPI. En el estudio poblacional realizado
por Picchietti et al [8] se han descrito antecedentes
familiares en un 71% de los niños y en un 80% de
los adolescentes. Los estudios genéticos han encontrado una elevada concordancia en gemelos monocigóticos, aunque la edad de inicio y la gravedad de
los síntomas no son idénticas. Inicialmente se ha
sugerido una herencia mendeliana autosómica dominante [41], pero, en la actualidad, parece que
existen evidencias que demuestran un modo de herencia bimodal en función de la edad de presentación de los síntomas: así, las formas de inicio precoz
presentan un patrón autosómico dominante, con
participación de diferentes genes, mientras que en
las formas tardías se describe un patrón autosómico recesivo. Parece ser que existen variantes que
traducen un riesgo de padecer SPI y que, en combinación con factores ambientales, determinan la expresión clínica de la enfermedad.
Estudios realizados en adultos reflejan una asociación con variantes genéticas BTBD9, MEIS1, MAP2K5/
LBXCOR, PTPRD y A2BP1. El gen BTBD9, presente
en el cromosoma 6, también se asocia a los MPP,
con un riesgo relativo cuatro veces mayor en individuos con alelos homocigóticos [42-44]. En la población pediátrica, un 87% de niños y adolescentes con
SPI y antecedentes familiares tiene las variantes
MEIS1 y MAP2K5/LBXCOR, pero no BTBD9 [16].
Comorbilidad
En niños con SPI se describen –con mayor frecuencia que en la población general– síntomas de ansie-
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
dad y depresión, y en muchos de ellos el SPI coexiste con un TDAH.
Ansiedad y depresión
En adultos es muy frecuente la asociación entre SPI
y síntomas de ansiedad y depresión. Picchietti et al
han descrito síntomas depresivos en más de un
6,5% de los niños con SPI y cuadros de ansiedad en
más de un 9% de ellos [8,34].
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
Los problemas de sueño son muy frecuentes en niños con TDAH y afectan incluso a más de la mitad
de ellos [3]. Aunque la creencia general es que los
trastornos del sueño en niños con TDAH están
provocados únicamente por la medicación estimulante (que es uno de los tratamientos más utilizados en el TDAH), es cierto que los problemas de
sueño existen per se y están ligados a la propia enfermedad, en incluso, en ciertos casos mejoran
algunas manifestaciones que aparecen durante el
sueño [45].
En algunos trabajos se ha demostrado que las
quejas subjetivas (evaluadas mediante cuestionarios y escalas) no quedaban confirmadas por los
estudios objetivos (PSG, actigrafía, test de latencias múltiples de sueño) realizados en estos pacientes [3,46] porque valoran diferentes aspectos
de este trastorno. Un reciente metaanálisis [47] revela que el problema del sueño en niños con TDAH
es mayor que lo que manifiestan los padres, y existe, en relación con controles, mayor resistencia a
acostarse, más despertares a lo largo de la noche,
más eventos respiratorios durante el sueño, mayor
dificultad para despertar por la mañana y somnolencia diurna. Cuando se realizan estudios objetivos (PSG, actigrafía), se encuentra una mayor latencia de sueño nocturno, más despertares nocturnos, mayor índice de apneas-hipopneas y menor
latencia media de sueño (en el test de latencias múltiples de sueño). Estos resultados sugieren que los
problemas de sueño relatados por los padres no se
deben a una deficiente interacción padre-hijo, sino
que forman parte del trastorno y tienen un origen
multifactorial [48].
La asociación TDAH-trastornos del sueño ha
inspirado una serie de trabajos [48] para analizar la
prevalencia del SPI en este grupo de pacientes, los
mecanismos implicados en esta asociación y el beneficio potencial de tratamientos farmacológicos
comunes. El TDAH y el SPI coexisten en un mismo
paciente con mucha frecuencia y la interrelación en-
S87
M. Merino-Andreu
tre ambas entidades es mutua: aproximadamente un
25% de los niños con SPI tiene criterios diagnósticos
de TDAH [8] y un 12-35% de los niños con TDAH
presenta síntomas de SPI [49-51]. De todas formas,
es necesario realizar más estudios, con muestras poblacionales amplias y con una metodología común
basada en los nuevos criterios diagnósticos [5].
Para explicar la asociación entre las dos entidades se han postulado varias hipótesis [49]:
– Probablemente el trastorno del sueño asociado
al SPI repercute negativamente en la función cognitiva del niño.
– Las manifestaciones diurnas del SPI se confunden
con síntomas del TDAH (algunos niños con SPI
son incapaces de permanecer sentados en clase,
se muestran como ‘hiperactivos’ y no atienden,
por lo que recibe un diagnóstico de TDAH).
– Existe un mecanismo fisiopatogénico común, que
implica a la dopamina y a los depósitos de hierro
[49,52-54]. El hierro participa en la síntesis de la
dopamina y también en la mielinización y en el
desarrollo neurológico infantil [9]. Habitualmente se han descrito cifras de ferritina más bajas en
niños con TDAH que en la población general y
sus síntomas mejoran con aportes de suplementos orales de hierro [55-58], con una mayor gravedad de los síntomas del TDAH cuando la ferritina es inferior a 45 µg/L [52]. En pacientes con
TDAH, cuando se comparan niños con SPI y sin
SPI, se han observado cifras inferiores de ferritina en el subgrupo TDAH-SPI, aunque este hallazgo no se ha confirmado en otros trabajos [50,
56,57]. Por último, los estudios genéticos no aportan datos concluyentes que vinculen estos dos
trastornos [59].
Desde el punto de vista clínico, el SPI puede agravar los síntomas del TDAH. Los niños con SPI se
sienten incómodos al final del día y no quieren
acostarse porque ‘no pueden dormirse’ a causa de
la sensación desagradable en las piernas, y ésta es la
principal diferencia con los niños que se resisten a
ir a la cama porque ‘no quieren dormirse’, como expresión de una actitud oposicionista [60]. Por otra
parte, también existe un empeoramiento del SPI
provocado por los síntomas del TDAH [61], y es
muy recomendable realizar un cribado en ambos
sentidos, para descartar la existencia del SPI en todos los niños con TDAH y del TDAH en los pacientes con diagnóstico de SPI. En relación con los MPP,
se sabe que existe una asociación con el TDAH [23,
62], con mayor prevalencia del TMPP en niños con
TDAH (10,2%) frente a una ausencia total en la población pediátrica general [63].
S88
Diagnóstico
El diagnóstico del SPI es clínico, pero es mucho más
difícil por la atipicidad de los síntomas en niños.
Disponemos de otras herramientas que pueden ayudar en algunos casos, como la objetivación de los
MPP mediante PSG o actigrafía. El International
Restless Legs Syndrome Study Group [5] ha desarrollado unos criterios específicos para niños de
2-12 años de edad y define tres categorías: SPI definitivo –para diagnóstico clínico asistencial y estudios de prevalencia– y el SPI probable y posible
–sólo para estudios de investigación– (Tabla II).
En general, la mayoría de los niños con SPI reúne criterios de ‘SPI definitivo tipo 1’ (Tabla II). Es
necesario precisar, ya que a veces la ‘necesidad urgente de mover las piernas’ es descrita por los niños
como una ‘sensación desagradable’ [64]. Por otra
parte, algunos niños refieren empeoramiento durante el día y ausencia de un agravamiento vespertino, lo que no los identifica como pacientes con ‘SPI
definitivo’. En estos casos es muy posible que el empeoramiento diurno esté provocado por la obligación de permanecer sentados en clase, donde no se
les permite moverse [34].
Los síntomas ‘de apoyo’ son muy útiles para incrementar la certeza clínica en el diagnóstico del
SPI: los antecedentes familiares (padres biológicos
o hermanos gemelos con diagnóstico de SPI), el
trastorno del sueño (insomnio de conciliación o de
mantenimiento que identifican al SPI como un ‘ladrón de sueño’) y un índice patológico de MPP en
el PSG.
Se deben plantear diferentes abordajes para realizar una correcta anamnesis, porque con frecuencia
estos pacientes suelen describir los síntomas con sus
propias palabras, y sólo es posible reconocer los síntomas cuando el niño expresa correctamente lo que
siente (habitualmente a partir de los 6 años). En niños más pequeños debemos recurrir a los datos de
la historia clínica (antecedentes familiares, trastorno del sueño) y al PSG para detectar los MPP.
Anamnesis
La entrevista es un procedimiento diagnóstico que
debe ser individualizado, en el que se han de aplicar
los criterios diagnósticos correctos. Para mejorar la
comunicación con niños y adolescentes debemos
establecer siempre un ambiente amigable, empleando un lenguaje claro, con los términos y palabras
que ellos suelen utilizar. La mayoría de los niños y
adolescentes prefieren que los padres estén presentes mientras les planteamos las preguntas, pero, en
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
algunas de ellas, es el niño quien debe responder,
siempre con su propio lenguaje y evitando preguntas cuya repuesta sea simplemente ‘sí, no’. La entrevista debe centrarse en el síntoma cardinal (necesidad urgente de mover las piernas), aunque a menudo se enfatiza en primer lugar en el ‘discomfort en
las piernas’ para valorar el resto de los síntomas
(empeoramiento vespertino o en situaciones de reposo, mejoría con el movimiento). Es recomendable
profundizar progresivamente, iniciando el cuestionario con preguntas sencillas (‘¿cómo has dormido
anoche?’, ‘¿te molestan las piernas por la noche?’). Es
difícil que un niño comprenda qué significa ‘necesidad urgente’, pero será más fácil comenzar a preguntarle si siente dolor en las piernas o si percibe algo
raro, insistiendo si esa sensación es agradable o desagradable. Si nos queda alguna duda, será necesario
pedir al niño que ‘cuente algo más’ [59].
Pruebas complementarias
Como se ha comentado, el diagnóstico del SPI es
fundamentalmente clínico, pero, en la población pediátrica y cuando se plantea la posibilidad de iniciar
un tratamiento farmacológico, es necesario realizar
algunos tests que ofrezcan mayor información.
Analítica de sangre
La determinación de las cifras de ferritina y sideremia es fundamental para evaluar si es necesario iniciar un tratamiento con suplementos orales de hierro. Con esta prueba es posible detectar la presencia de problemas médicos que pueden ser causa de
una polineuropatía (diabetes mellitus, insuficiencia
renal crónica, etc.) o miopatía (incremento de CPK).
Como se ha comentado, la concentración sérica de
ferritina es el mejor marcador de déficit de hierro en
sus depósitos naturales, y cifras inferiores a 35 μg/L
en niños o adolescentes con SPI plantean la necesidad de iniciar un tratamiento con suplementos orales de hierro.
Polisomnograma
Es una prueba funcional incruenta, que no precisa
de la administración de ningún fármaco y que permite la identificación de los episodios de vigilia, diferenciar las fases de sueño y reconocer los eventos
asociados (apneas, hipopneas, MPP, etc.). El estudio PSG consiste en el registro simultáneo de la actividad eléctrica cerebral (electroencefalograma),
los movimientos oculares (electrooculograma) y el
tono muscular en músculos axiales o mentón (electromiograma). Estos parámetros permiten la identificación de los episodios de sueño y vigilia, aunque
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Tabla II. Criterios diagnósticos del síndrome de piernas inquietas (SPI) en niños de 2-12 años.
Criterios esenciales del SPI en adultos (A + B + C + D)
A.Urgencia para mover las piernas, generalmente acompañada por sensaciones desagradables
en las piernas
B.Los síntomas comienzan o empeoran durante períodos de reposo o inactividad
C. Las molestias mejoran total o parcialmente por movimientos como caminar, agacharse,
estirarse, etc., y mientras dicha actividad continúa
D.Los síntomas empeoran por la tarde o por la noche o sólo ocurren entonces
Criterios para el diagnóstico de SPI definitivo en niños (A + B o A + C)
SPI definitivo 1:
A.El niño cumple los cuatro criterios esenciales del SPI en adultos
B.El niño describe con sus propias palabras un malestar en las piernas (el niño puede usar
términos como ‘querer correr’, ‘arañas’, ‘cosquillas’, ‘pataleos’ o ‘demasiada energía en
mis piernas’ para describir los síntomas)
SPI definitivo 2:
A.El niño cumple los cuatro criterios esenciales del SPI en los adultos
C. Están presentes dos de los tres siguientes criterios de apoyo:
a. Alteración del sueño en relación con su edad
b. Un padre o hermano biológico con síntomas de SPI definitivo
c. El niño tiene un índice de movimientos periódicos de piernas, documentado
por polisomnografía, de 5 o más eventos por hora de sueño
Criterios para el diagnóstico de SPI probable en niños (A + B o C + D)
A.El niño cumple todos los criterios esenciales de SPI en adultos a excepción del criterio 4 (urgencia
de movimiento o sensaciones que empeoran durante la tarde o por la noche, más que durante el día)
B.El niño tiene un padre o hermano biológico con SPI
C. El niño tiene manifestaciones conductuales con malestar en las extremidades inferiores cuando
está sentado o acostado, acompañadas de movimientos en la extremidad afectada. El malestar empeora durante el reposo, se alivia con el movimiento y empeora al final del día
D.El niño tiene un padre o hermano biológico con SPI
para identificar los eventos asociados se recomienda monitorizar otras variables biológicas: respiración nasooral, movimientos respiratorios, saturación
de O2, electrocardiograma o electromiograma en los
músculos tibiales anteriores (Figura).
El PSG revela si existe una dificultad para conciliar el sueño o una excesiva fragmentación de éste.
Además, en estos pacientes suelen registrarse MPP o
movimientos estereotipados en las extremidades inferiores, definidos por las siguientes características:
tienen una duración de 0,5-10 s, poseen una amplitud mínima 8 µV mayor que la amplitud basal, aparecen en agrupamientos de cuatro o más sacudidas y
ocurren a intervalos de 5-90 s (habitualmente unos
15-40 s) [10-13]. Estos movimientos se acompañan
S89
M. Merino-Andreu
Figura. Ejemplo de un episodio de sueño con movimientos periódicos en las piernas. Éstos se han marcado en amarillo y los arousals generados por estos movimientos, en morado.
den coexistir con el SPI, y en estos casos es necesario precisar el diagnóstico con mayor exactitud.
Discomfort posicional
Se produce generalmente con las piernas cruzadas
y mejora al cambiar de postura.
Dolores de crecimiento
Son molestias mal definidas, a veces dolorosas, en
las piernas (muslo, pantorrilla, rodilla) sin limitación funcional ni inflamación. Tienen en común con
el SPI el patrón circadiano y una mayor frecuencia
cuando existen antecedentes familiares, no se alivian con los movimientos y sí lo hacen con el masaje, con analgésicos e incluso con agonistas dopaminérgicos en dosis reducidas. Hasta un 61% de los
niños con SPI definitivo han tenido alguna vez ‘dolores de crecimiento’ [65].
Tics motores
de un alertamiento o ‘interrupción’ del sueño y un
incremento de la frecuencia cardíaca [14]. Estas interrupciones del sueño o arousals no son percibidas
por el paciente, quien describe únicamente las consecuencias diurnas de la falta de sueño. En niños, un
índice ≥ 5 MPP por hora de sueño se considera patológico, y son muy frecuentes en estos pacientes. Una
característica de los MPP es su elevada variabilidad
noche a noche [27,28], por lo que es necesario conocer con exactitud las características de la enfermedad con el fin de evitar diagnósticos erróneos.
Actigrafía
Es una prueba que permite diferenciar episodios de
reposo (identificados como ‘sueño’) y actividad motriz durante períodos prolongados mediante un
sensor colocado en una pierna durante varios días.
Podría ser muy útil en los niños y evitaría la variabilidad de los MPP noche a noche objetivada en los
estudios PSG que se realizan durante una noche.
Diagnóstico diferencial
Una serie de trastornos son semejantes al SPI y pueden confundirse con él, aunque en la mayoría existe
una sensación de dolor sin ‘necesidad urgente de
mover las piernas’. Algunas de estas entidades pue-
S90
Son el trastorno del movimiento más frecuente en la
edad pediátrica. Consisten en movimientos corporales rápidos, bruscos y repetidos sin aparente control, que se intensifican con la ansiedad o el cansancio. Aunque son involuntarios, pueden ser temporalmente suprimidos con esfuerzos voluntarios. Pueden aparecer en cualquier parte del cuerpo y suelen
afectar a uno o más grupos musculares. No son dolorosos, ni tienen patrón circadiano. Suelen existir
antecedentes familiares de tics y de trastornos neurocomportamentales. En varios estudios realizados
en niños con tics, se ha descrito una asociación con
el TDAH, que aparece hasta en un 60% de ellos [66].
Dolores musculares
El síntoma predominante es el dolor. Suelen estar
relacionados con el ejercicio o actividades físicas
intensas, no tienen patrón circadiano y no se alivian
con el movimiento.
Dermatitis
Provoca sensaciones desagradables, aunque suele
presentarse en otras áreas y no existe necesidad urgente de movimiento.
Calambres musculares
Son contracciones bruscas, breves e involuntarias,
palpables, localizadas y dolorosas que afectan so-
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
bre todo a los músculos de la pantorrilla, en general de una extremidad. Suelen ocurrir durante el
reposo, especialmente por las noches, y se resuelven espontáneamente, al contraer los músculos antagonistas o bien con un ligero masaje. Suelen ser
relativamente frecuentes en niños, pero, al contrario que el SPI, no se acompañan de necesidad urgente para moverse.
Patología ósea
Enfermedad de Osgood-Schlatter
Resulta muy común en la pubertad, especialmente
en varones activos y deportistas entre los 9 y 14
años. Se manifiesta con dolor a la palpación de la
región anterior de la tibia o tumefacción de tejidos
blandos, y se confirma con radiología. El tratamiento consiste en reducir la actividad física, aplicación
de frío y administración de analgésicos. No tiene
patrón circadiano, no se alivia con los movimientos y no se acompaña de ninguna urgencia para
moverse.
Condromalacia patelar
Es el ablandamiento y degeneración del cartílago
que se encuentra por debajo de la rótula. Suele presentarse con sensibilidad en la rodilla y dolor que empeora al extender la rodilla, subir o bajar escaleras.
Acatisia
Es un trastorno sensitivomotor con sensación de
intranquilidad localizada en las extremidades inferiores, que aparece estando sentado (no tumbado) y
se alivia con el movimiento. Se manifiesta como hipercinesia, balanceo del tronco, movimientos continuos en las piernas con abducción y aducción repetidas. En niños aparece tras la administración de
fármacos neurolépticos y se acompaña de un mayor
número de MPP.
Menos frecuente es la aparición de otras patologías con síntomas similares: artritis, polineuropatía
periférica, radiculopatía, mielopatía, miopatía o fibromialgia [64].
Diagnóstico de intensidad
La frecuencia e intensidad de los síntomas del SPI
es fundamental para determinar el impacto clínico
de la enfermedad y la necesidad de tratamiento.
Además, es necesario conocer la repercusión de la
enfermedad en el sueño, en el estado de ánimo, en
el comportamiento diurno y en la función cognitiva
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
del niño [8]. Picchietti y Picchietti [64] recomiendan iniciar un tratamiento farmacológico si existen
problemas de sueño. El PSG o la actigrafía resultan
herramientas muy útiles para valorar esta complicación.
Recientemente se ha elaborado una escala de gravedad del SPI en población pediátrica [67], aunque
es necesario realizar un cribado para descartar o confirmar la existencia de depresión, ansiedad o TDAH.
Tratamiento
Tratamiento no farmacológico
Es fundamental en todos los niños –con el objetivo
de tratar los problemas de sueño o evitar que éstos
aparezcan– establecer unas adecuadas normas de
sueño. En los pacientes con SPI, además será necesario precisar algunos aspectos dirigidos específicamente a minimizar los síntomas.
Los niños deben dormir el tiempo suficiente y
necesario para tener un comportamiento y un rendimiento adecuados a la edad, que les permita participar activamente en actividades lúdicas. En líneas
generales [64]:
– Deberían dormir unas 12 horas al día a los 2 años,
11 horas a los 5 años, 10 horas a los 10 años y 9
horas en la adolescencia.
– Se debe establecer un horario regular de sueño,
evitar cenas copiosas o el ejercicio intenso en las
horas previas a acostarse
– Deben reducirse las actividades estimulantes antes de acostarse, como ver la televisión o los videojuegos.
– Es aconsejable realizar ejercicio de forma moderada porque mejora los síntomas del SPI, disminuye la ansiedad y la depresión y favorece el sueño [68,69].
– Se debe evitar todo aquello que incrementa el
SPI: falta de sueño, ferropenia, cafeína, algunas
medicaciones (antihistamínicos, antidepresivos serotoninérgicos, neurolépticos).
El apoyo familiar es muy importante en cualquier
patología médica, y en estos niños es fundamental
para el mantenimiento de una adecuada higiene de
sueño y en la comunicación con los profesores, para
que entiendan que el niño se mueve porque ‘necesita moverse’ y no por un desajuste comportamental.
Medidas simples, como permitirle que salga a dar
un paseo durante una clase o que cambie de posición con frecuencia si lo necesita, son suficientes
para reducir el discomfort en las piernas.
S91
M. Merino-Andreu
Suplementos de hierro
Como ya se ha descrito, uno de los factores que intervienen en la aparición y agravamiento de los síntomas del SPI son los niveles reducidos de hierro o
ferritina en sangre. En adultos se recomiendan suplementos orales de hierro cuando existe una ferritina sérica inferior a 50 µg/L [70], mientras que en
los niños y adolescentes con SPI el tratamiento se
debe iniciar cuando la ferritina sérica es inferior a
35 μg/L [38]. El tratamiento con suplementos orales
de hierro mejora los síntomas e incrementa las cifras de ferritina sérica [38,58], pero se debe prescribir con precaución. Además, hay que interpretar de
forma rigurosa los valores obtenidos, porque la ferritina es un reactante de fase aguda y se incrementa hasta cuatro semanas después de un proceso infeccioso agudo [64].
En niños de más de 6 años se recomienda un
aporte de 50-65 mg de hierro elemental una o dos
veces al día durante 2-3 meses para normalizar los
depósitos de hierro. Posteriormente, se deben realizar controles hematológicos periódicos, aunque es
muy difícil mantener cifras de ferritina por encima
de 50 µg/L por problemas de absorción relacionados con la edad, crecimiento, menstruación, etc. El
tratamiento debe administrarse en ayunas (evitando en las siguientes dos horas la ingesta de derivados lácteos) y preferentemente junto con vitamina C
para favorecer su absorción.
Tratamiento farmacológico
La decisión de usar una mediación en la población
pediátrica es difícil. En los trastornos del sueño en
menores de 18 años no existen tratamientos aprobados por ninguna agencia de medicamentos (FDA
estadounidense, EMEA europea, AEMPS en España), incluso en el caso de que se haya descrito un
impacto muy negativo de ciertas enfermedades
cuando no se tratan correctamente [65]. En niños y
adolescentes se debe valorar el riesgo potencial y el
beneficio que puede aportar en la calidad de vida.
En cuanto al SPI pediátrico, existen suficientes
referencias bibliográficas que apoyan el uso de tratamientos farmacológicos en los casos de media o
gran intensidad. Éstos son los siguientes:
– Fármacos dopaminérgicos. Son el tratamiento de
primera elección en adultos con SPI. El ropinirol, el pramipexol y la rotigotina son agonistas
dopaminérgicos no ergóticos que están aprobados por las agencias de medicamentos (FDA,
EMEA y AEMPS) para el tratamiento del SPI en
adultos [70-72]. Aunque no existen estudios con-
S92
–
–
–
–
–
trolados, se han publicado varios trabajos que
avalan la eficacia de los fármacos dopaminérgicos en el SPI pediátrico [9,34,73,74]. Entre los
posibles efectos adversos se incluyen el ‘aumento’ o agravamiento de los síntomas después del
inicio de la medicación con estos fármacos [72,
75], diferente de la exacerbación de los síntomas
por otras causas. En estos pacientes se debería
reducir la dosis de dopaminérgicos e investigar
las cifras de ferritina, porque la existencia de ferropenia puede provocar esta complicación [72].
Otro posible efecto secundario es la aparición de
conductas compulsivas, que se han descrito únicamente en adultos [76]. De todos modos, existen pocos estudios que hayan analizado los datos
referentes al uso de dopaminérgicos a largo plazo en la población pediátrica.
Clonidina. Se ha administrado como tratamiento antihipertensivo y ha demostrado su eficacia
para el insomnio de conciliación en niños con
TDAH [77]. Es muy útil cuando existe una marcada dificultad para iniciar el sueño en el SPI pediátrico y se administra, en niños escolares, en
una dosis de 0,2-0,4 mg a la hora de acostarse.
Este fármaco es muy útil como antihipertensivo
cuando existe esta complicación provocada por
los MPP [14].
Gabapentina. Es un antiepiléptico muy utilizado
en niños. No obstante, en el SPI sólo ha demostrado su utilidad para reducir el discomfort en
las piernas [78].
Temacepam y zolpidem. Son útiles en adultos con
SPI y se podrían considerar como una opción en
pediatría, para niños y adolescentes con graves
problemas de sueño [70,79].
Otros tratamientos. En los últimos años se está
investigando el uso de la pregabalina [80,81] y
compresores neumáticos [82].
Tratamiento de los trastornos comórbidos:
a) Depresión, ansiedad: se aconseja el uso de bupropión, que inhibe la recaptación de dopamina [83,84] o de los propios agonistas dopami­
nérgicos, con propiedades antidepresivas [73].
b) TDAH: se ha demostrado que el tratamiento
con levodopa o agonistas dopaminérgicos es
muy útil y mejora los síntomas del TDAH, incluso en niños tratados previamente que no
respondieron a estimulantes [85], y, por otra
parte, la medicación estimulante utilizada en
niños con TDAH no empeora los síntomas
del SPI ni el sueño [23,45,86]. Hay que insistir
que, cuando existe ferropenia, la administración de suplementos de hierro ha demostrado
su utilidad en ambos trastornos [58].
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
Respecto a los MPP en niños con TDAH, no existen
estudios concluyentes que demuestren un efecto
beneficioso con el uso de dopaminérgicos, aunque
disminuyen con suplementos orales de hierro [38].
8.
9.
Conclusiones
El SPI pediátrico es un trastorno frecuente y, en muchos casos, se asocia al TDAH, pero es ‘el gran desconocido’ en pediatría. Habitualmente no se piensa
en él cuando evaluamos a un niño con problemas de
sueño e inquietud motriz porque existe la creencia
generalizada de que el SPI es una enfermedad de
adultos y se tiende a negar su existencia en niños.
Además, el TDAH es un trastorno que permanece
24 horas y la disrupción del sueño por el TDAH
contribuye a empeorar la sintomatología diurna.
El TDAH y el SPI tienen síntomas comunes y
comparten una etiopatogenia común en muchos
casos (ferropenia). Un diagnóstico y tratamiento
precoces, con suplementos orales de hierro o con
otros fármacos si es necesario, permiten reducir el
impacto del SPI en la calidad de vida de estos niños
y de sus familias, en el sueño, cognitivo y comportamentalmente, y va a prevenir consecuencias adversas en los años siguientes.
De todos modos, aunque se han logrado importantes avances en los últimos años en la investigación de estos dos trastornos, es necesario realizar
más estudios relacionados con diferentes tratamientos o con otros aspectos del SPI en la población pediátrica.
Bibliografía
1. Polanczyk G, De Lima MS, Horta BL, Biederman J, Rohde LA.
The worldwide prevalence of ADHD: a systematic review and
metaregression analysis. Am J Psychiatry 2007; 164: 942-8.
2. American Psychiatric Association. Diagnostic and statistical
manual of mental disorders, fourth edition, text revision.
Washington DC: APA; 2000.
3. Corkum P, Tannock R, Moldofsky H. Sleep disturbances in
children with attention-deficit/hyperactivity disorder. J Am
Acad Child Adolesc Psychiatry 1998; 37: 637-46.
4. Walters AS, Picchietti DL, Ehrenberg BL, Wagner ML.
Restless legs syndrome in childhood and adolescence. Pediatr
Neurol 1994; 11: 241-5.
5. Allen RP, Picchietti D, Hening WA, Trenkwalder C, Walters
AS, Montplaisir J; Restless Legs Syndrome Diagnosis and
Epidemiology workshop at the National Institutes of Health;
International Restless Legs Syndrome Study Group. Restless
legs syndrome: diagnostic criteria, special considerations,
and epidemiology. A report from the restless legs syndrome
diagnosis and epidemiology workshop at the National
Institutes of Health. Sleep Med 2003; 4: 101-19.
6. Abetz L, Allen R, Follet A, Washburn T, Earley C, Kirsch J,
et al. Evaluating the quality of life of patients with restless
legs syndrome. Clin Ther 2004; 26: 925-35.
7. Allen RP, Walters AS, Montplaisir J, Hening W, Myers A,
Bell TJ, et al. Restless legs syndrome prevalence and impact:
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
10.
11.
12.
13.
14.
15.
16.
17.
18.
19.
20.
21.
22.
23.
24.
25.
26.
27.
REST general population study. Arch Intern Med 2005; 165:
1286-92.
Picchietti D, Allen RP, Walters AS, Davidson JE, Myers A,
Ferini-Strambi L. Restless legs syndrome: prevalence and
impact in children and adolescents –the Peds REST study.
Pediatrics 2007; 120: 253-66.
Kotagal S, Silber MH. Childhood-onset restless legs syndrome.
Ann Neurol 2004; 56: 803-7.
Iber C, Ancoli-Israel S, Chesson AL, Quan S F, for the American
Academy of Sleep Medicine. The AASM manual for scoring
of sleep and associated events: rules, terminology and technical
specification. 1 ed. Westchester, Illinois: AASM; 2007.
Walters AS, Lavigne G, Hening W, Picchietti DL, Allen RP,
Chokroverty S, et al. The scoring of movements in sleep.
J Clin Sleep Med 2007; 3: 155-67.
Zucconi M, Ferri R, Allen R, Baier PC, Bruni O, Chokroverty
S, et al; International Restless Legs Syndrome Study Group
(IRLSSG). The official World Association of Sleep Medicine
(WASM) standards for recording and scoring periodic leg
movements in sleep (PLMS) and wakefulness (PLMW)
developed in collaboration with a task force from the
International Restless Legs Syndrome Study Group (IRLSSG).
Sleep Med 2006; 7: 175-83.
American Academy of Sleep Medicine. The international
classification of sleep disorders. 2 ed. Westchester, Illinois:
AASM; 2005.
Walters AS, Rye DB. Review of the relationship of restless
legs syndrome and periodic limb movements in sleep to
hypertension, heart disease, and stroke. Sleep 2009; 32: 589-97.
Montplaisir J, Boucher S, Poirier G, Lavigne G, Lapierre O,
Lespérance P. Clinical, polysomnographic, and genetic
characteristics of restless legs syndrome: a study of 133
patients diagnosed with new standard criteria. Mov Disord
1997; 12: 61-5.
Muhle H, Neumann A, Lohmann-Hedrich K, Lohnau T, Lu
Y, Winkler S, et al. Childhood-onset restless legs syndrome:
clinical and genetic features of 22 families. Mov Disord 2008;
23: 1113-21.
Picchietti DL, Rajendran RR, Wilson MP, Picchietti MA.
Pediatric restless legs syndrome and periodic limb movement
disorder: parent-child pairs. Sleep Med 2009; 10: 925-31.
Manconi M, Ferri R, Zucconi M, Fantini ML, Plazzi G,
Ferini-Strambi L. Time structure analysis of leg movements
during sleep in REM sleep behavior disorder. Sleep 2007; 30:
1779-85.
Plazzi G, Ferri R, Antelmi E, Bayard S, Franceschini C,
Cosentino FI, et al. Restless legs syndrome is frequent in
narcolepsy with cataplexy patients. Sleep 2010; 33: 689-94.
Wetter TC, Pollmächer T. Restless legs and periodic leg
movements in sleep syndromes. J Neurol 1997; 244 (Suppl 1):
S37-45.
Yang C, White DP, Winkelman JW. Antidepressants and
periodic leg movements of sleep. Biol Psychiatry 2005; 58: 510-4.
Picchietti D. Periodic limb movements in sleep: irrelevant
epiphenomenon, marker for a potential problem, or a disorder?
J Clin Sleep Med 2006; 2: 446-7.
Picchietti DL, England SJ, Walters AS, Willis K, Verrico T.
Periodic limb movement disorder and restless legs syndrome
in children with attention-deficit hyperactivity disorder.
J Child Neurol 1998; 13: 588-94.
Picchietti DL, Underwood DJ, Farris WA, Walters AS,
Shah MM, Dahl RE, et al. Further studies on periodic limb
movement disorder and restless legs syndrome in children
with attention-deficit hyperactivity disorder. Mov Disord
1999; 14: 1000-7.
Pennestri MH, Whittom S, Adam B, Petit D, Carrier J,
Montplaisir J. PLMS and PLMW in healthy subjects as a
function of age: prevalence and interval distribution. Sleep
2006; 29: 1183-7.
Montgomery-Downs HE, O’Brien LM, Gulliver TE, Gozal
D. Polysomnographic characteristics in normal preschool
and early school-aged children. Pediatrics 2006; 117: 741-53.
Trotti LM, Bliwise DL, Greer SA, Sigurdsson AP,
S93
M. Merino-Andreu
28.
29.
30.
31.
32.
33.
34.
35.
36.
37.
38.
39.
40.
41.
42.
43.
44.
45.
46.
47.
S94
Gudmundsdóttir GB, Wessel T, et al. Correlates of PLMs
variability over multiple nights and impact upon RLS diagnosis.
Sleep Med 2009; 10: 668-71.
Picchietti MA, Picchietti DL, England SJ, Walters AS,
Couvadelli BV, Lewin DS, et al. Children show individual
night-to-night variability of periodic limb movements in
sleep. Sleep 2009; 32: 530-5.
Allen R. Dopamine and iron in the pathophysiology of
restless legs syndrome (RLS). Sleep Med 2004; 5: 385-91.
Connor JR, Boyer PJ, Menzies SL, Dellinger B, Allen RP,
Ondo WG, et al. Neuropathological examination suggests
impaired brain iron acquisition in restless legs syndrome.
Neurology 2003; 61: 304-9.
Earley CJ, Barker P, Horská A, Allen RP. MRI-determined
regional brain iron concentrations in early- and late-onset
restless legs syndrome. Sleep Med 2006; 7: 458-61.
Earley CJ, Connor JR, Beard JL, Clardy SL, Allen RP. Ferritin
levels in the cerebrospinal fluid and restless legs syndrome:
effects of different clinical phenotypes. Sleep 2005; 28: 1069-75.
Sun ER, Chen CA, Ho G, Earley CJ, Allen RP. Iron and the
restless legs syndrome. Sleep 1998; 21: 371-7.
Picchietti DL, Stevens HE. Early manifestations of restless
legs syndrome in childhood and adolescence. Sleep Med 2008;
9: 770-81.
Wang J, O’Reilly B, Venkataraman R, Mysliwiec V, Mysliwiec
A. Efficacy of oral iron in patients with restless legs syndrome
and a low-normal ferritin: a randomized, double-blind,
placebo-controlled study. Sleep Med 2009; 10: 973-5.
Mohri I, Kato-Nishimura K, Tachibana N, Ozono K, Taniike
M. Restless legs syndrome (RLS): an unrecognized cause for
bedtime problems and insomnia in children. Sleep Med 2008;
9: 701-2.
Kryger MH, Otake K, Foerster J. Low body stores of iron
and restless legs syndrome: a correctable cause of insomnia
in adolescents and teenagers. Sleep Med 2002; 3: 127-32.
Simakajornboon N, Gozal D, Vlasic V, Mack C, Sharon D,
McGinley BM. Periodic limb movements in sleep and iron
status in children. Sleep 2003; 26: 735-8.
Hanson M, Honour M, Singleton A, Crawley A, Singleton
A, Hardy J, et al. Analysis of familial and sporadic restless
legs syndrome in age of onset, gender, and severity features.
J Neurol 2004; 251: 1398-401.
Winkelmann J, Wetter TC, Collado-Seidel V, Gasser T,
Dichgans M, Yassouridis A, et al. Clinical characteristics
and frequency of the hereditary restless legs syndrome in a
population of 300 patients. Sleep 2000; 23: 597-602.
Winkelmann J, Polo O, Provini F, Nevsimalova S, Kemlink
D, Sonka K, et al. Genetics of restless legs syndrome (RLS):
state-of-the-art and future directions. Mov Disord 2007; 22
(Suppl 18): S449-58.
Hornyak M, Feige B, Voderholzer U, Philipsen A, Riemann
D. Polysomnography findings in patients with restless legs
syndrome and in healthy controls: a comparative observational
study. Sleep 2007; 30: 861-5.
Schormair B, Kemlink D, Roeske D, Eckstein G, Xiong L,
Lichtner P, et al. PTPRD (protein tyrosine phosphatase
receptor type delta) is associated with restless legs syndrome.
Nat Genet 2008; 40: 946-8.
Winkelmann J, Schormair B, Lichtner P, Ripke S, Xiong L,
Jalilzadeh S, et al. Genome-wide association study of restless
legs syndrome identifies common variants in three genomic
regions. Nat Genet 2007; 39: 1000-6.
Tomás-Vila M, Aleu Pérez-Gramunt M, Beseler-Soto B,
Benac-Prefasi M, Pantoja-Martínez J, Pitarch-Castellano I.
Methylphenidate and sleep: results of a multicentre study on
a population of children with attention deficit hyperactivity
disorder. An Pediatr (Barc) 2010; 73: 78-83.
Cohen-Zion M, Ancoli-Israel S. Sleep in children with
attention-deficit hyperactivity disorder (ADHD): a review
of naturalistic and stimulant intervention studies. Sleep Med
Rev 2004; 8: 379-402.
Cortese S, Faraone SV, Konofal E, Lecendreux M. Sleep in
children with attention-deficit/hyperactivity disorder: meta-
48.
49.
50.
51.
52.
53.
54.
55.
56.
57.
58.
59.
60.
61.
62.
63.
64.
65.
66.
67.
analysis of subjective and objective studies. J Am Acad Child
Adolesc Psychiatry 2009; 48: 894-908.
Owens JA. The ADHD and sleep conundrum: a review. J Dev
Behav Pediatr 2005; 26: 312-22.
Cortese S, Konofal E, Lecendreux M, Arnulf I, Mouren MC,
Darra F, et al. Restless legs syndrome and attention-deficit/
hyperactivity disorder: a review of the literature. Sleep 2005;
28: 1007-13.
Silvestri R, Gagliano A, Aricò I, Calarese T, Cedro C, Bruni
O, et al. Sleep disorders in children with attention-deficit/
hyperactivity disorder (ADHD) recorded overnight by videopolysomnography. Sleep Med 2009; 10: 1132-8.
Wiggs L, Montgomery P, Stores G. Actigraphic and parent
reports of sleep patterns and sleep disorders in children with
subtypes of attention-deficit hyperactivity disorder. Sleep
2005; 28: 1437-45.
Cortese S, Konofal E, Bernardina BD, Mouren MC, Lecendreux
M. Sleep disturbances and serum ferritin levels in children
with attention-deficit/hyperactivity disorder. Eur Child
Adolesc Psychiatry 2009; 18: 393-9.
Walters AS, Silvestri R, Zucconi M, Chandrashekariah R,
Konofal E. Review of the possible relationship and hypothetical
links between attention deficit hyperactivity disorder (ADHD)
and the simple sleep related movement disorders, parasomnias,
hypersomnias, and circadian rhythm disorders. J Clin Sleep
Med 2008; 4: 591-600.
Cortese S, Lecendreux M, Bernardina BD, Mouren MC,
Sbarbati A, Konofal E. Attention-deficit/hyperactivity disorder,
Tourette’s syndrome, and restless legs syndrome: the iron
hypothesis. Med Hypotheses 2008; 70: 1128-32.
Crabtree VM, Ivanenko A, O’Brien LM, Gozal D. Periodic
limb movement disorder of sleep in children. J Sleep Res 2003;
12: 73-81.
Konofal E, Cortese S, Marchand M, Mouren MC, Arnulf I,
Lecendreux M. Impact of restless legs syndrome and iron
deficiency on attention-deficit/hyperactivity disorder in
children. Sleep Med 2007; 8: 711-5.
Oner P, Oner O. Relationship of ferritin to symptom
ratings children with attention deficit hyperactivity disorder:
effect of comorbidity. Child Psychiatry Hum Dev 2008; 39:
323-30.
Konofal E, Lecendreux M, Deron J, Marchand M, Cortese S,
Zaïm M, et al. Effects of iron supplementation on attention
deficit hyperactivity disorder in children. Pediatr Neurol
2008; 38: 20-6.
Schimmelmann BG, Friedel S, Nguyen TT, Sauer S, Ganz
Vogel CI, Konrad K, et al. Exploring the genetic link between
RLS and ADHD. J Psychiatr Res 2009; 43: 941-5.
Cortese S, Lecendreux M, Mouren MC, Konofal E. ADHD
and insomnia. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry 2006;
45: 384-5.
Chervin RD, Dillon JE, Bassetti C, Ganoczy DA, Pituch KJ.
Symptoms of sleep disorders, inattention, and hyperactivity
in children. Sleep 1997; 20: 1185-92.
Picchietti DL, Walters AS. The symptomatology of periodic
limb movement disorders. Sleep 1996; 19: 747-8.
Huang YS, Chen NH, Li HY, Wu YY, Chao CC, Guilleminault
C. Sleep disorders in Taiwanese children with attention
deficit/hyperactivity disorder. J Sleep Res 2004; 13: 269-77.
Picchietti MA, Picchietti DL. Advances in pediatric restless
legs syndrome: iron, genetics, diagnosis and treatment. Sleep
Med 2010; 11: 643-51.
Naish JM, Apley J. ‘Growing pains’: a clinical study of nonarthritic limb pains in children. Arch Dis Child 1951; 26: 134-40.
Freeman RD, Fast DK, Burd L, Kerbeshian J, Robertson
MM, Sandor P. An international perspective on Tourette
syndrome: selected findings from 3,500 individuals in 22
countries. Dev Med Child Neurol 2000; 42: 436-47.
Arbuckle R, Abetz L, Durmer JS, Ivanenko A, Owens JA,
Croenlein J, et al. Development of the Pediatric Restless
Legs Syndrome Severity Scale (P-RLS-SS): a patient-reported
outcome measure of pediatric RLS symptoms and impact.
Sleep Med 2010; 11: 897-906.
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
Trastorno por déficit de atención/hiperactividad
68. Deslandes A, Moraes H, Ferreira C, Veiga H, Silveira H,
Mouta R, et al. Exercise and mental health: many reasons
to move. Neuropsychobiology 2009; 59: 191-8.
69. Aukerman MM, Aukerman D, Bayard M, Tudiver F, Thorp L,
Bailey B. Exercise and restless legs syndrome: a randomized
controlled trial. J Am Board Fam Med 2006; 19: 487-93.
70. Silber MH, Ehrenberg BL, Allen RP, Buchfuhrer MJ, Earley
CJ, Hening WA, et al. An algorithm for the management of
restless legs syndrome. Mayo Clin Proc 2004; 79: 916-22.
71. Mindell JA, Emslie G, Blumer J, Genel M, Glaze D, Ivanenko
A, et al. Pharmacologic management of insomnia in children
and adolescents: consensus statement. Pediatrics 2006; 117:
e1223-32.
72. Trenkwalder C, Högl B, Winkelmann J. Recent advances in
the diagnosis, genetics and treatment of restless legs syndrome.
J Neurol 2009; 256: 539-53.
73. Cortese S, Konofal E, Lecendreux M. Effectiveness of ropinirole
for RLS and depressive symptoms in an 11-year-old girl.
Sleep Med 2009; 10: 259-61.
74. Konofal E, Arnulf I, Lecendreux M, Mouren MC. Ropinirole
in a child with attention-deficit hyperactivity disorder and
restless legs syndrome. Pediatr Neurol 2005; 32: 350-1.
75. García-Borreguero D, Allen RP, Kohnen R, Högl B, Trenkwalder
C, Oertel W, et al; International Restless Legs Syndrome
Study Group. Diagnostic standards for dopaminergic
augmentation of restless legs syndrome: report from a
World Association of Sleep Medicine-International Restless
Legs Syndrome Study Group consensus conference at the
Max Planck Institute. Sleep Med 2007; 8: 520-30.
76. Tippmann-Peikert M, Park JG, Boeve BF, Shepard JW, Silber
MH. Pathologic gambling in patients with restless legs
syndrome treated with dopaminergic agonists. Neurology
2007; 68: 301-3.
77. Prince JB, Wilens TE, Biederman J, Spencer TJ, Wozniak JR.
Clonidine for sleep disturbances associated with attentiondeficit hyperactivity disorder: a systematic chart review of 62
cases. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry 1996; 35: 599-6.
78. García-Borreguero D, Larrosa O, De la Llave Y, Verger K,
Masramon X, Hernández G. Treatment of restless legs
syndrome with gabapentin: a double-blind, cross-over study.
Neurology 2002; 59: 1573-9.
79. Hening WA, Allen RP, Earley CJ, Picchietti DL, Silber MH;
Restless Legs Syndrome Task Force of the Standards of
Practice Committee of the American Academy of Sleep
Medicine. An update on the dopaminergic treatment of
restless legs syndrome and periodic limb movement disorder.
Sleep 2004; 27: 560-83.
80. García-Borreguero D, Larrosa O, Williams AM, Albares J,
Pascual M, Palacios JC, et al. Treatment of restless legs
syndrome with pregabalin: a double-blind, placebo-controlled
study. Neurology 2010; 74: 1897-904.
81. Sommer M, Bachmann CG, Liebetanz KM, Schindehütte J,
Tings T, Paulus W. Pregabalin in restless legs syndrome with
and without neuropathic pain. Acta Neurol Scand 2007; 115:
347-50.
82. Lettieri CJ, Eliasson AH. Pneumatic compression devices
are an effective therapy for restless legs syndrome: a prospective,
randomized, double-blinded, sham-controlled trial. Chest
2009; 135: 74-80.
83. Picchietti D, Winkelman JW. Restless legs syndrome, periodic
limb movements in sleep, and depression. Sleep 2005; 28: 891-8.
84. Nofzinger EA, Fasiczka A, Berman S, Thase ME. Bupropion
SR reduces periodic limb movements associated with arousals
from sleep in depressed patients with periodic limb movement
disorder. J Clin Psychiatry 2000; 61: 858-62.
85. Walters AS, Mandelbaum DE, Lewin DS, Kugler S, England
SJ, Miller M. Dopaminergic therapy in children with
restless legs/periodic limb movements in sleep and ADHD.
Dopaminergic Therapy Study Group. Pediatr Neurol 2000;
22: 182-6.
86. O’Brien LM, Ivanenko A, Crabtree VM, Holbrook CR,
Bruner JL, Klaus CJ, et al. The effect of stimulants on sleep
characteristics in children with attention deficit/hyperactivity
disorder. Sleep Med 2003; 4: 309-16.
Attention deficit hyperactivity disorder and restless legs syndrome in children
Summary. Restless legs syndrome (RLS) in the paediatric age is a common disorder and is in many cases associated to
attention deficit hyperactivity disorder (ADHD). Yet, it remains ‘the great unknown’ in paediatrics. We do not usually think
of it when examining a child with sleep problems, and there is even a tendency to deny its existence in children. ADHD
and RLS have common symptoms and frequently share a common aetiopathogenesis (iron deficiency anaemia). Although
important progress has been made in recent years in the research conducted on both disorders, further studies must be
carried out to examine different treatments or other aspects of RLS in the paediatric population.
Key words. ADHD. Attention deficit hyperactivity disorder. Children. Paediatrics. Periodic leg movements. Restless legs
syndrome. RLS. Sleep disorders.
www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (Supl 1): S85-S95
S95